HolCien 2023; 4(2)

ISSN: 2708-552X RNPS: 2495

Presentación de Caso

 

Malformación anorrectal con fístula rectovesical: a propósito de un caso

Anorectal malformation with rectovesical fistula: a case report

 

Thalía Chacón Expósito ^1* https://orcid.org/0000-0003-2443-1721

Elizabeth Cuenca Peña ¹ https://orcid.org/0000-0003-0841-506X

Bárbara Yanet Peña García ¹ https://orcid.org/0009-0005-6802-509X

 

¹Facultad de Ciencias Médicas de Holguín “Mariana Grajales Coello.” Universidad de Ciencias Médicas de Holguín, Cuba.

 

*Autor para la correspondencia. Correo electrónico: chaconexposito991105@gmail.com

 

 

Recibido: 03/10/2022.

Aprobado: 05/04/2023.

 

 

RESUMEN

El ano imperforado es uno de los defectos estructurales del tubo digestivo más frecuentes. En octubre de 1980 se practica por primera vez la técnica de anorrectoplastia sagital posterior en el tratamiento primario de las anomalías anorectales altas y se logra una buena continencia. Se presentó el caso clínico de un transicional masculino de trece meses de edad con malformación anorrectal y fístula rectovesical, por lo cual se le realizó en la etapa de recién nacido sigmoidostomía derivativa, con estroma único con puente de piel. A este paciente posteriormente se le realizó tratamiento quirúrgico correctivo mediante anorrectoplastia sagital posterior. La presentación clínica de este caso ofreció la descripción de uno de los defectos estructurales del tubo digestivo más frecuentes en la infancia y la comprobación de la efectividad del abordaje sagital posterior. Se demostró la utilidad de esta cirugía en edades más tempranas.

Palabras clave: Malformaciones Anorrectales, Ano Imperforado, Fístula, Colostomía

 

ABSTRACT

Imperforate anus is one of the most frequent structural defects of the digestive tract. In October 1980, the technique of posterior sagittal anorrectoplasty was performed for the first time in the primary treatment of high anorectal anomalies and good continence was achieved. The clinical case of a thirteen months old male transitional with anorectal malformation and rectovesical fistula was presented; as a result, he underwent derivative sigmoidostomy in the newborn stage, with single stromal with skin bridge. This patient subsequently underwent corrective surgical treatment by means of posterior sagittal anorectalplasty. The clinical presentation of this case provided a description of one of the most common structural defects of the gastrointestinal tract in infancy and the confirmation of the effectiveness of the posterior sagittal approach. The usefulness of this surgery at an early age was proved.

Keywords: Anorectal Malformations, Anus Imperforate, Fistula, Colostomy

 

 

Introducción

Las malformaciones anorrectales son anomalías congénitas que interrumpen parcial o totalmente la continuidad de la porción terminal del tubo digestivo o modifican su topografía. Son el resultado de un desarrollo anormal de la parte terminal del tubo digestivo que interesa el ano y/o el recto que se presentan tempranamente entre la sexta y décima semana de desarrollo embrionario.⁽¹⁾

Llevan un espectro de malformaciones de severidad dependiendo del nivel de disrupción del canal anorrectal y de los asociados. Se encuentran entre las anomalías quirúrgicas congénitas más frecuentes del tracto digestivo.⁽¹⁾

Las malformaciones congénitas constituyen la segunda causa de muerte en menores de un año.^(2,3,4,5) A su vez, las del sistema digestivo son las segundas causantes de mayor mortalidad, solo superadas por las malformaciones del sistema cardiovascular.⁽²⁾

La imperforación anorrectal, dado lo fácil de su diagnóstico con solo examinar la región anal, es una afección conocida, de la cual se tienen reportes desde hace, por lo menos, trece siglos.⁽⁴⁾

El ano imperforado es uno de los defectos estructurales del tubo digestivo más frecuentes pues se estima, en países que han podido establecer este dato, que existe un caso por cada 1 000 a 5 000 recién nacidos vivos; según la región, el número puede ser mayor o menor.^(3,5)

 

Cerca de la mitad de los casos se acompaña de anomalías asociadas siendo las urogenitales, las de la columna vertebral, cardiacas, del esófago y de los riñones, las más comunes.⁽³⁾ El defecto más común en varones es el ano imperforado con fístula recto-uretral; en cambio, en las hembras, es la fístula recto-vestibular.(6) Es más común en los varones^(3,6,7) y predominan ligeramente las anomalías que requieren colostomía al nacimiento.⁽³⁾

En términos generales, la enfermedad se clasifica como ano imperforado alto y ano imperforado bajo con base en su relación con el músculo elevador del ano.^(3,4,5,8)

Aunque la imperforación anal fue descrita por médicos griegos, romanos y árabes en los primeros períodos de la historia, no fue hasta el siglo VII en que Pablo Agegineta informa el primer método de tratamiento que consistía en pasar un bisturí por el periné y dilatar la abertura con bujías.^(8,9)

 

En 1710, Litré introduce la colostomía como tratamiento inicial en esta afección. En 1880 McLead plantea la vía abdominoperineal. Ya en la segunda mitad del pasado siglo se practica la vía sacroperineal de Stephens y la vía sacroabdominoperineal de Kiesewetter. Todas estas técnicas llevan un procedimiento ciego para descender el bolsón rectal, por lo que se obtienen resultados no satisfactorios en muchos de los casos.^(8,9)

En octubre de 1980, Alberto Peña et al. practican la técnica de anorrectoplastia sagital posterior por primera vez en el tratamiento primario de las anomalías anorectales altas, en la cual descienden el extremo rectal ciego bajo visión directa a través del ‘‘complejo muscular’’ esfinteriano y logran una buena continencia.⁽⁴⁾

Recientemente, en mayo de 2005, la Conferencia Internacional para el Desarrollo de Estándares para el Tratamiento de Malformaciones Anorrectales en el Castillo de Krickenbeck, Alemania, acordó un consenso en cuanto al tratamiento de estas afecciones.⁽¹⁾

Debido a la importancia que poseen las malformaciones como segunda causa de muerte y a lo relevante que es el tratamiento quirúrgico correctivo mediante anorrectoplastia sagital posterior, se realizó el presente estudio con el objetivo de describir el caso clínico con imperforación anal con fístula recto-vesical atendido en el Hospital Pediátrico Universitario de Holguín ‘‘Octavio de la Concepción y de la Pedraja’’.

 

 

Presentación del caso

Niño transicional de trece meses de edad, de la raza blanca, procedencia urbana, con antecedentes patológicos personales de malformación anorrectal con fístula rectovesical al que se le realizó sigmoidostomía derivativa con estroma único, con puente de piel, en la etapa de recién nacido. A partir de las cuatro y hasta las ocho semanas, se debió realizar anorrectoplastia sagital posterior, debido a que se encontraba inestable, la cirugía se ha derivado hasta ahora. Se decide que el paciente se encuentra en óptimas condiciones para realizar tratamiento quirúrgico definitivo.

Durante el examen físico se constató al inspeccionar del abdomen se observa colostomía con puente de piel en fosa íliaca izquierda sin signos de complicación (funcional). En la región perineal se observa ano imperforado con presencia de huella anal con buen desarrollo glúteo.

Su Valoración Nutricional fue Peso/Talla: <3 percentil (Probablemente desnutrido), Peso/Edad: 50-75 percentil (Normal o típico), Talla/Edad: >97 percentil (Alta talla para la edad).

 

En los exámenes complementarios se obtuvieron los siguientes resultados:

Hemograma Completo: Hemoglobina: 100g/L, Leucocitos 7x109/L, Polimorfonucleares 0,44, Linfocitos 0,50, Monocitos 0,04, Eosinófilos 0,02. Coagulograma Completo; Tiempo de sangramiento: 1 min, Tiempo de coagulación: 7 min, Coágulo retractil, Conteo de plaquetas: 280x109/L, Tiempo de protrombina: 12±4, Tiempo de tromboplastina: 13. Glicemia: 3 mmol/L, TGP: 26U/L, Fosfatasa Alcalina: 788U/L.

Al cumplir el paciente los requisitos necesarios para la realización de tratamiento quirúrgico correctivo se realizan anorrectoplastia sagital posterior.

En el preoperatorio inmediato se indicó Cefoxitina y se colocó una sonda uretral que se mantuvo por un día posoperatorio.

Con el paciente en decúbito prono y elevación de la cadera, previa antisepsia de la región, se realizó una incisión sacra media que se extiende hasta la huella anal sin seccionarla ni abrir el complejo muscular esfinteriano en su totalidad. Se incidió por planos hasta encontrar el extremo distal ciego del recto.

Se seccionaron todas las bandas y pequeños vasos que dificultaban el descenso rectal al traccionar el mismo. Se identificó el peritoneo y el fondo de saco rectovesical que se rechazó hacia arriba para obtener una buena elongación del recto.

Bajo visión directa se identificó el mecanismo esfinteriano formado por un gran complejo muscular donde se integran diferentes músculos de la región. Se hizo coincidir el recto por el centro de la contracción muscular despúes de realizar una incisión vertical al nivel de la piel de la fosita anal y donde el uso del electroestimulador de corriente demuestró la convergencia de la contracción muscular del mecanismo esfinteriano.

 

Con tres puntos se unieron los músculos por delante del recto, se colocó despúes en este lecho y se pasó por el hiato anal. De igual forma se dió el plano muscular posterior y se tomó con algunas puntadas la pared muscular del recto para evitar retracción posterior.

Para la correción de la fístula rectovesical se situaron varios puntos de seda fina para levantar la mucosa rectal inmediatamente por encima de la fístula; de esta forma se continuó la separación de las estructuras vecinas intimamente en contacto con la pared del recto. Luego se cerró el orificio fistuloso con sutura reabsorbible.

No existieron complicaciones durante el procedimiento quirúrgico.

La alimentación comenzó a las cuatro horas posoperatorias y se indicó Paracetamol en suspensión (100mg/ml), 15mg/kg cada seis horas.

Se explicó a los padres del paciente que el control fecal puede demorar hasta diez años y que en las consultas posteriores se estaría evaluando el grado de continencia fecal; teniendo en cuenta la capacidad para no defecarse cuando hay diarreas o heces duras, controlar el paso de gases, no uso de medicamentos y laxantes para controlar la defecación, ausencia de heces en la ropa interior y sensación rectal (método evaluativo de continencia de Kelly).

Se instruyó a los padres en los beneficios de enseñar al niño a defecar a una hora determinada despúes de los alimentos, evitar los alimentos con efecto laxante, administrar alimentos con residuos y evitar el estreñimiento y el impacto fecal.

Al momento de realización del artículo, el paciente se encontraba vivo y no había presentado ninguna complicación como resultado de la cirugía.

 

 

Discusión

El beneficio del abordaje sagital posterior ha sido muy evidente para las malformaciones de buen pronóstico y para la reconstrucción anatómica de las malformaciones anorrectales más severas y con peores condiciones primarias,⁽⁸⁾ por eso fue la técnica empleada para corregir la malformación en el caso presentado.

En investigación realizada por Arango ME,⁽⁵⁾ la mayoría de los pacientes presentó fístulas y malformaciones asociadas. Las fístulas rectourinarias predominaron en las imperforaciones altas, datos coincidentes con lo informado al respecto por Baeza-Herrera⁽³⁾ y con el presente caso. Por otra parte, el caso presentado no mostró ninguna malformación asociada.

En un número elevado de pacientes fue requerida colostomía antes de la corrección definitiva del problema,⁽³⁾ lo cual coincide con el caso presentado.

En estudio realizado por Gonzáles-Pérez P et al,⁽⁴⁾ la intervención quirúrgica se realizó fundamentalmente en niños entre dos y tres años de edad para el 60%. Sin embargo, en el caso presentado, la anorrectoplastia se realizó en un transicional de trece meses demostrando que cada vez estos pacientes son intervenidos en edades más tempranas.

Una gran ventaja de la anorrectoplastia sagital posterior es la buena continencia que se logra,⁽⁸⁾ resultado esperado en el presente caso.

 

 

Conclusiones

El estudio realizado describe el caso clínico de imperforación anal con fístula recto-vesical en un transicional de trece meses; al cual en la etapa de recién nacido se le realizó una sigmoidostomía derivativa con estroma único con puente de piel, ofreciendo el seguimiento y resolución de uno de los defectos estructurales del tubo digestivo más frecuentes. Aportando resultados relevantes como la comprobación de la efectividad del abordaje sagital posterior y demostrando la utilidad de esta cirugía en edades más tempranas.

 

 

Referencias bibliográficas

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22. Cuba. Oficina Nacional de Estadística e Información. Anuario Estadístico de Cuba. Año 2021 Enero-Diciembre 2021. La Habana: ONEI; 2021.  [citado 16/10/2022]. Disponible en: http://www.onei.gob.cu/node/18491

 

3. Baeza Herrera C, Rodríguez Calderón RL, Villalobos Castillejos A, Martínez Leo BA, Portugal Moreno VH. Ano Imperforado. Enfoque clínico-epidemiológico. APM.2014 [citado 16/10/2022];34(2):55-58.Disponible en:

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5. Arango ME, Múnera Duque A, Manotas R. Experiencia en el Hospital Universitario San Vicente de Paúl sobre el manejo quirúrgico de los pacientes con ano imperforado. Rev Colomb Cir.2005[citado 16/10/2022];20(1):26-32.Disponible en: http://www.scielo.org.co/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S2011-75822005000100004&lng=en&nrm=iso&tlng=es

 

6. República Dominicana. Ministerio de Salud. Protocolo para el Manejo de la Malformación anorrectal. Santo Domingo: Ministerio de Salud de Pública; 2018.  [citado 02/07/2022]. Disponible en:

https://repositorio.msp.gob.do/bitstream/handle/123456789/906/ProtocoloMalformacionanorrectal.pdf?sequence=1&isAllowed=y

 

7. Barrena Delfa S, Luis Huertas AL. Malformaciones congénitas digestivas. Pediatr Integral.2019 [citado 16/10/2022];23(6):301-309.Disponible en: https://www.pediatriaintegral.es/publicacion-2019-09/malformaciones-congenitas-digestivas/

 

8. Heinen FL, Solana J, Baeliz M. Malformaciones anorrectales II: Ano imperforado con fístula recto urinaria. Rev Cir Infantil. 1995[citado 16/10/2022];5(2)67-72.Disponible en: https://acacip.org.ar/revista-cirugia-infantil/indice-05/docs/050204.pdf

 

9. Martínez García C, Mendoza Navarro O, López Sánchez R, Muñiz Escarpanter J. Anorrectoplastia sagital posterior: nuestra experiencia en 8 casos. Rev Cubana Pediatr.1988;60(1):79-85.

 

 

Conflictos de intereses

Los autores no declaran conflictos de intereses

 

Financiación

No se recibieron fuentes de financiación para la realización de este estudio.

 

Declaración de autoría

Redacción, revisión y edición: Thalía Chacón Expósito

Supervisión: Thalía Chacón Expósito

Visualización: Thalía Chacón Expósito

Conceptualización: Bárbara Yanet Peña García

Investigación: Elizabeth Cuenca Peña

 

 

Publicación cuatrimestral de la Universidad de Ciencias Médicas de Holguín  CC-BY-NC 4.0

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